title: The Use of Oxytocin to Improve Feeding and Social Skills in Infants With Prader-Willi Syndrome.
abstract: OBJECTIVE
  Patients with Prader-Willi syndrome (PWS) display poor feeding and social skills as infants and fewer hypothalamic oxytocin (OXT)-producing neurons were documented in adults. Animal data demonstrated that early treatment with OXT restores sucking after birth. Our aim is to reproduce these data in infants with PWS.
  
  
  METHODS
  We conducted a phase 2 escalating dose study of a short course (7 days) of intranasal OXT administration. We enrolled 18 infants with PWS under 6 months old (6 infants in each step) who received 4 IU of OXT either every other day, daily, or twice daily. We investigated the tolerance and the effects on feeding and social skills and changes in circulating ghrelin and brain connectivity by functional MRI.
  
  
  RESULTS
  No adverse events were reported. No dose effect was observed. Sucking assessed by the Neonatal Oral-Motor Scale was abnormal in all infants at baseline and normalized in 88% after treatment. The scores of Neonatal Oral-Motor Scale and videofluoroscopy of swallowing significantly decreased from 16 to 9 (P < .001) and from 18 to 12.5 (P < .001), respectively. Significant improvements in Clinical Global Impression scale scores, social withdrawal behavior, and mother-infant interactions were observed. We documented a significant increase in acylated ghrelin and connectivity of the right superior orbitofrontal network that correlated with changes in sucking and behavior.
  
  
  CONCLUSIONS
  OXT is well tolerated in infants with PWS and improves feeding and social skills. These results open perspectives for early treatment in neurodevelopment diseases with feeding problems.
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi, tauber.mt@chu-toulouse.fr.|Axe Pédiatrique du Centre d'Investigation Clinique 9302/Intitut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, and.|Institut National de la Santé Et de la Recherche Médicale Unité 1043, Centre de Physiopathologie de Toulouse Purpan, Université Paul Sabatier, Toulouse, France.
authors.forename: Maïthé
authors.initials: M
authors.lastname: Tauber
authors.affiliation: Toulouse NeuroImaging Center, Université de Toulouse, Institut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, Université Paul Sabatier, Toulouse, France.
authors.forename: Kader
authors.initials: K
authors.lastname: Boulanouar
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.|Institut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, Unité Mixte de Recherche 1027, Université Toulouse III, Hôpital Paule de Viguier, Toulouse, France.
authors.forename: Gwenaelle
authors.initials: G
authors.lastname: Diene
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.|Service de Psychiatrie de l'Enfant et de l'Adolescent, Hôpital des Enfants, Toulouse, France.
authors.forename: Sophie
authors.initials: S
authors.lastname: Çabal-Berthoumieu
authors.affiliation: Institut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, Unité Mixte de Recherche 1027, Université Toulouse III, Hôpital Paule de Viguier, Toulouse, France.
authors.forename: Virginie
authors.initials: V
authors.lastname: Ehlinger
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.
authors.forename: Pascale
authors.initials: P
authors.lastname: Fichaux-Bourin
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.|Axe Pédiatrique du Centre d'Investigation Clinique 9302/Intitut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, and.|Institut National de la Santé Et de la Recherche Médicale Unité 1043, Centre de Physiopathologie de Toulouse Purpan, Université Paul Sabatier, Toulouse, France.
authors.forename: Catherine
authors.initials: C
authors.lastname: Molinas
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.|Axe Pédiatrique du Centre d'Investigation Clinique 9302/Intitut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, and.
authors.forename: Sandy
authors.initials: S
authors.lastname: Faye
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.|Axe Pédiatrique du Centre d'Investigation Clinique 9302/Intitut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, and.
authors.forename: Marion
authors.initials: M
authors.lastname: Valette
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.
authors.forename: Jeanne
authors.initials: J
authors.lastname: Pourrinet
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.
authors.forename: Catie
authors.initials: C
authors.lastname: Cessans
authors.affiliation: Service de Psychiatrie de l'Enfant et de l'Adolescent, la Pitié Salpêtrière, Paris, France.
authors.forename: Sylvie
authors.initials: S
authors.lastname: Viaux-Sauvelon
authors.affiliation: Service de Psychiatrie de l'Enfant et de l'Adolescent, Hôpital des Enfants, Toulouse, France.
authors.forename: Céline
authors.initials: C
authors.lastname: Bascoul
authors.affiliation: Service de Psychiatrie de l'Enfant et de l'Adolescent, Hôpital Bichat-Claude Bernard, Paris, France.
authors.forename: Antoine
authors.initials: A
authors.lastname: Guedeney
authors.affiliation: Department of Internal Medicine, Erasmus University Medical Center, Rotterdam, Netherlands.
authors.forename: Patric
authors.initials: P
authors.lastname: Delhanty
authors.affiliation: Grappe Interdisciplinaire de Génoprotéomique Appliquée-I3-Immunoendocrinologie, Université de Liège, Sart Tilman, Liege, Belgium.
authors.forename: Vincent
authors.initials: V
authors.lastname: Geenen
authors.affiliation: Grappe Interdisciplinaire de Génoprotéomique Appliquée-I3-Immunoendocrinologie, Université de Liège, Sart Tilman, Liege, Belgium.
authors.forename: Henri
authors.initials: H
authors.lastname: Martens
authors.affiliation: Institut de Neurobiologie de la Méditerranée, Institut de la Santé Et de la Recherche Médicale Unité 901, Marseille, France.
authors.forename: Françoise
authors.initials: F
authors.lastname: Muscatelli
authors.affiliation: Service de Psychiatrie de l'Enfant et de l'Adolescent, la Pitié Salpêtrière, Paris, France.|Centre National de la Recherche Sscientifique, Unité Mixte de Recherche 7222, Institut des Systèmes Intelligents et de Robotiques, and.
authors.forename: David
authors.initials: D
authors.lastname: Cohen
authors.affiliation: Service de Psychiatrie de l'Enfant et de l'Adolescent, la Pitié Salpêtrière, Paris, France.|Groupe de Recherches Cliniques Abord dimensionnel des épisodes psychotiques de l'enfant et de l'adolescent, Université Pierre et Marie Curie, Paris France; and.
authors.forename: Angèle
authors.initials: A
authors.lastname: Consoli
authors.affiliation: Toulouse NeuroImaging Center, Université de Toulouse, Institut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, Université Paul Sabatier, Toulouse, France.
authors.forename: Pierre
authors.initials: P
authors.lastname: Payoux
authors.affiliation: Institut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, Unité Mixte de Recherche 1027, Université Toulouse III, Hôpital Paule de Viguier, Toulouse, France.|Unité de Soutien méthodologique à la recherche, CHU Toulouse, Toulouse, France.
authors.forename: Catherine
authors.initials: C
authors.lastname: Arnaud
authors.affiliation: Unité d'Endocrinologie, Obésité, Maladies Osseuses, Génétique et Gynécologie Médicale. Centre de Référence du Syndrome de Prader-Willi.|Axe Pédiatrique du Centre d'Investigation Clinique 9302/Intitut National de la Santé Et de la Recherche Médicale, and.|Institut National de la Santé Et de la Recherche Médicale Unité 1043, Centre de Physiopathologie de Toulouse Purpan, Université Paul Sabatier, Toulouse, France.
authors.forename: Jean-Pierre
authors.initials: JP
authors.lastname: Salles
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