The quality of life in genetic neuromuscular disease questionnaire: Rasch validation of the French version.
BACKGROUND
Slowly progressive, genetic neuromuscular diseases (gNMDs) often lead to important motor deficiencies and functional limitations. The Quality of Life in Genetic Neuromuscular Disease Questionnaire (QoL-gNMD) is a new health-related quality-of-life questionnaire developed for these patients. The purpose of the present study was to validate the French version of the QoL-gNMD and to calibrate its measurement system.


METHODS
Both the QoL-gNMD and a validated generic questionnaire (WHOQOL-BREF) were administered to patients. Validation was performed using item response theory. The partial credit model (Rasch) was used to calibrate each domain.


RESULTS
Three hundred fifteen adult patients were included. All 3 domains showed adequate psychometric properties (internal consistency: person separation index >0.77; repeatability: test-retest intraclass correlation coefficient >0.75, scalability coefficient >0.38) and fitted the partial credit model. The QoL-gNMD also demonstrated adequate concurrent validity with the WHOQOL-BREF.


CONCLUSIONS
The QoL-gNMD showed adequate psychometric properties and can be used in clinical settings. Although not anchor-based, the minimum detectable change tables help in interpreting score change. Muscle Nerve 56: 1085-1091, 2017.
Centre Hospitalier Universitaire de Reims, Hôpital Sébastopol, Service de Médecine Physique et Réadaptation, Centre de Référence des Maladies Neuromusculaires, EA 3797, 48, rue de Sébastopol, 51092, Reims Cedex, France.
Antoine
http://orcid.org/0000-0001-5101-9738
A
Dany
Centre Hospitalier Universitaire de Reims, Hôpital Sébastopol, Service de Médecine Physique et Réadaptation, Centre de Référence des Maladies Neuromusculaires, EA 3797, 48, rue de Sébastopol, 51092, Reims Cedex, France.
Amandine
A
Rapin
Centre Hospitalier Universitaire de Reims, Hôpital Sébastopol, Service de Médecine Physique et Réadaptation, Centre de Référence des Maladies Neuromusculaires, EA 3797, 48, rue de Sébastopol, 51092, Reims Cedex, France.
Brice
B
Lavrard
Centre des Capucins, Angers, France.
Virginie
V
Saoût
Hôpital Henri Mondor, Créteil, France.
Christian
C
Réveillère
Hôpital Henri Mondor, Créteil, France.
Guillaume
G
Bassez
Hôpital Pierre Swynghedauw, Lille, France.
Vincent
V
Tiffreau
Hôpital Hôtel-Dieu, Nantes, France.
Yann
Y
Péréon
Centre Hospitalier Universitaire de Nice, Nice, France.
Sabrina
S
Sacconi
Institut de Myologie, Paris, France.
Bruno
B
Eymard
Centre Hospitalier Universitaire de Reims, Hôpital Sébastopol, Service de Médecine Physique et Réadaptation, Centre de Référence des Maladies Neuromusculaires, EA 3797, 48, rue de Sébastopol, 51092, Reims Cedex, France.
Moustapha
M
Dramé
Centre Hospitalier Universitaire de Reims, Hôpital Sébastopol, Service de Médecine Physique et Réadaptation, Centre de Référence des Maladies Neuromusculaires, EA 3797, 48, rue de Sébastopol, 51092, Reims Cedex, France.
Damien
D
Jolly
Centre Hospitalier Universitaire de Reims, Hôpital Sébastopol, Service de Médecine Physique et Réadaptation, Centre de Référence des Maladies Neuromusculaires, EA 3797, 48, rue de Sébastopol, 51092, Reims Cedex, France.
Jean-Luc
JL
Novella
Université de Nantes, Nantes, France.
Jean-Benoit
JB
Hardouin
Centre Hospitalier Universitaire de Reims, Hôpital Sébastopol, Service de Médecine Physique et Réadaptation, Centre de Référence des Maladies Neuromusculaires, EA 3797, 48, rue de Sébastopol, 51092, Reims Cedex, France.
François C
FC
Boyer
D000203:Activities of Daily Living / Q000523:psychology; D000293:Adolescent; D000328:Adult; D000368:Aged; D000369:Aged, 80 and over; D005260:Female; D005602:France; D006801:Humans; D008297:Male; D008875:Middle Aged; D009468:Neuromuscular Diseases / Q000175:diagnosis* / Q000453:epidemiology / Q000523:psychology*; D011788:Quality of Life / Q000523:psychology*; D011795:Surveys and Questionnaires / Q000592:standards*; D055815:Young Adult
Rasch model; item response theory; neuromuscular diseases; patient-centered outcomes; quality of life